宋志强 郭晴雯 张颖 王朝俭
滑膜软骨瘤病(synovial chondromatosis，SC)是一种罕见的良性疾病，其特征是在关节滑膜中形成化生软骨，导致大量附着和未附着的骨软骨体[1]。该病好发于膝关节、髋关节、肘关节等大关节，仅有3%的SC病例发生于颞下颌关节(temporomandibular disorders, TMJ)[2]。TMJ-SC临床表现为关节区疼痛、开口受限、关节内杂音等[1-3]，该病缺乏特异性临床症状，易与TMJ其他疾病相混淆，影像学检查是诊断该病的重要工具[4]。目前已有的TMJ-SC文献报道中，绝大部分是起源于上腔的病例，累及下腔的TMJ-SC报道极罕见[5-13]。本文报告4 例来源于下腔的TMJ-SC，回顾相关文献报道，对其临床、影像表现及治疗进行描述。
收集2015 年1 月～2021 年12 月在广州医科大学附属口腔医院治疗的TMJ下腔的SC患者的临床资料。所有患者均行手术治疗，病理检查确诊为TMJ-SC。共有4 例患者(表 1)。CT及MRI 影像由放射科及关节科两位主任医师共同阅片，如有争议则协商后共同确定最后记录结果。主要记录以下数据：(1)关节间隙有无增宽；
(2)关节区有无钙化游离体；
(3)髁状突骨质有无吸收破坏；
(4)髁状突骨质有无增生硬化；
(5)关节囊有无扩张；
(6)关节腔有无积液；
(7)关节腔内有无软骨信号样游离体信号。
在多个中英文数据库如：PubMed、Web of Science、Cochrane、Embase、中国知网、万方、维普等，搜索颞下颌关节下腔滑膜软骨瘤相关文献。检索以synovial chondromatosis(SC),temporomandibular joint(TMJ),inferior compartment为主题词搜索。
中文检索以颞下颌关节、滑膜软骨瘤、下腔等为主题搜索词。以及检索文献报道中引用的相关文献，最后检索日期为2021年11月30日。
表 1 TMJ下腔SC 4 例患者的流行病学特征，临床症状，影像表现，治疗和随访情况
2.1 4 例患者结果分析
收治的4 例患者中，男1 例，女3 例，年龄31～67 岁，平均53 岁。病史3 个月～3 年不等。所有患者均为单侧，位于左侧者1 例，右侧者3 例。在临床表现中，关节区疼痛者4 例，关节区肿胀3 例，张口受限2 例，关节弹响1 例，关节杂音1 例。
4 例患者均进行 CT 及 MRI 检查。CT检查可见：病例1、病例3、病例4中患侧关节间隙均有不同程度的增宽(图 1B、图 3B、图 4B)，4 例患者髁突周围均可见软组织增厚影。病例1、病例2、病例4患者髁突发生硬化，周围可见大小及数量不等的圆形或椭圆形散在高密度影(图 1A～B、图 2A～B、图 4A～B)，病例3髁突骨质破坏，边缘不规则的骨膜反应(图 3A～B)。MRI检查T2WI可见：病例1、病例2、病例4患者可见“哑铃状”扩张的关节下腔内高信号内混杂多发斑点状低信号影，髁突骨髓信号降低(图 1C、图 2C、图 4C)。病例3患侧髁突前后方均可见等信号的占位性病变(图 3C)。
图 2 病例2患者术前影像学资料
图 3 病例3患者术前影像学资料
在病例1、病例2、病例4中，行游离体及滑膜清除术，术中可见钙化的软骨肿块围绕髁突周围。病例3在去除病变滑膜、游离体的同时行髁突高位切除、肋软骨移植修复。病例3、病例4术后分别随访2 年、3 年，未见复发。
病例1、病例2术后分别随访3 个月、6 个月，期间未见复发迹象，但其随访时间较短，不能完全保证其预后，后期将继续密切随访。
图 4 病例4患者术前影像学资料
2.2 文献回顾病例一般结果
表 2统计了9 份文献中的13 例TMJ下腔SC患者。13 例患者的平均起病年龄为47.07 岁。男女比为5∶8，左右侧比为8∶5。临床症状中包括疼痛(11/13, 84.61%)，张口受限(8/13, 61.54%)，肿胀(8/13, 61.54%)，杂音(4/13, 30.77%)，弹响(1/13, 7.69%)。游离体(11/13, 84.61%)是最常见的影像表现，其次为髁突骨质破坏(7/13, 53.85%)，关节囊扩张(4/13, 30.77%)，关节腔积液(4/13, 30.77%)，关节间隙增宽(3/13, 23.08%)，关节盘移位(2/13, 15.38%)，髁突肥大(1/13, 7.69%)，关节腔肿物(1/13, 7.69%)。11 例患者行开放性手术治疗，1 例患者在关节镜辅助下去除游离体，术后无复发。
表 2 文献回顾中13 例TMJ下腔SC患者的流行病学特征，临床症状，影像表现，治疗和随访情况
SC是一种罕见的关节滑膜化生病变，其生长缓慢并好发于大关节，目前研究认为SC可分为原发性和继发性，原发性SC其发病原因不明确，继发性SC多由于创伤和感染等因素刺激滑膜组织引起[14]。TMJ-SC好发于39岁到55岁，女性发病率高于男性，单侧好发[15]。TMJ-SC常见的临床表现为关节区疼痛、肿胀、开口受限、关节内杂音等非特异性症状，易与其他TMJ疾病混淆，给临床诊断带来了困扰[11,16]。病例及文献回顾中，疼痛、肿胀、张口受限也是TMJ下腔SC最常见的临床症状，很多患者以耳前区肿胀疼痛为主诉就诊，这需要与腮腺区肿物相鉴别[5,10]，应注意肿块与腮腺的关系、有无面神经受累表现以及是否随髁突的运动而运动等，必要时甚至可以采用文献回顾中腮腺造影检查用于鉴别诊断[5]。
TMJ-SC的诊断依靠影像学检查，X线、CT、MRI是目前临床上常用的影像学检查。X线检查可见关节间隙增宽、关节窝骨质破坏和(或)硬化、髁突前下移位、关节区多发斑片状不投射影[17]。但普通X线检查对钙化较差的瘤体及软组织情况效果较差，CT不仅可以更清晰的显示上述X线检查所见，还可通过冠状位、矢状位及轴位三维方向观察病变的位置、范围及髁突或关节窝骨质有无破坏、破坏的范围和程度[18]。MRI对TMJ-SC诊断具有更高的敏感性，可显示早期钙化较差的瘤体、关节囊、关节盘的位置、关节腔积液，以及对邻近周围组织有无侵犯。对TMJ-SC诊断有帮助意义为矢状位T2WI 上，“哑铃状”扩张的关节腔内有高亮积液伴点状低信号影像[5]。较大的游离体可表现为较大的低信号，呈“管状”结构[18]。患者及回顾的文献中，游离体是最常见影像学表现，此外注意到TMJ下腔SC患者的髁突伴有硬化或骨质破坏，这种情况可能被误诊为骨关节病或骨肉瘤等疾病[6,18]。但TMJ-SC的游离体数目较多，常为数十个、上百个乃至更多；
TMJ骨关节病一般无钙化的游离体，若伴有脱落的骨软骨碎片，碎片往往与髁突的骨缺损部位一致；
骨肉瘤影像表现可为溶骨性破坏和成骨性表现混合存在，且可能有日光放射状骨膜成骨，这对鉴别诊断具有一定的帮助[18]。
SC的病理进展过程为滑膜内细胞化生形成软骨结节, 软骨结节逐渐脱离滑膜进入关节腔形成游离小体, 游离体逐渐钙化或骨化[16]。1977 年Milgram根据病理将SC分为3期[19]：Ⅰ期为滑膜内活动性病变，滑膜下的软骨化生活跃或软骨小体突出于滑膜表面，关节腔内无游离体；
Ⅱ期为过渡性病变，既有滑膜内活动性的软骨结节增生，又有关节腔游离体形成；
Ⅲ期表现为滑膜内病变静止，关节腔内形成多个游离体。
SC的治疗包括关节镜手术、游离体清除术、滑膜切除术、关节盘切除术、髁突切除术等。目前认为疾病的分期是影响手术方法的重要因素，因为Milgram I期及II期的滑膜处于化生阶段，不充分切除游离体或病变滑膜可能会导致复发[20]。Chen等[11]认为在治疗TMJ下腔SC时，病变的范围决定手术的方法，根据的病变范围将其分为3 个阶段，并对不同阶段的TMJ下腔的SC提出了不同的治疗方案：第1阶段病变仅累及滑膜，可见下腔扩张、多个游离体，此阶段无骨侵蚀，治疗原则为清除游离体和病变滑膜。第2阶段下腔的SC涉及滑膜及髁突，髁突由于SC侵犯而出现破坏，但关节盘完好，此阶段应同时行髁突切除术，取肋软骨移植重建髁突。第3阶段滑膜、髁突和关节盘全部累及，因此在第3阶段应去除病变滑膜，同时行髁突和关节盘切除术，同时取带蒂的颞肌筋膜组织瓣和肋软骨移植重建关节。病例1、病例2、病例4中，尽管髁突发生硬化，但术前CT显示髁突边缘光滑完整，无SC侵犯，将其归类于第1阶段，未对髁突行处理。所以推荐术前行CT及MRI检查，这有助于判断患者病变范围即病变阶段，进而决定手术的方法。
总之，发生于TMJ下腔的SC极为少见，且可能累及髁突及关节盘，临床上易发生误诊，当患者出现关节区疼痛、肿胀、张口受限症状时，诊断需考虑TMJ-SC的可能。CT、MRI可以协助诊断并判断病变的范围，手术完整切除病变可获得理想治疗效果。
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