曹小梅,李佳苗,李冬菊,马小伟,吴玉婷,王 蓉,王 莹,杨吉琴*
(1.宁夏医科大学总医院核医学科,宁夏 银川 750000;2.宁夏医科大学临床医学院,宁夏 银川 750000)
滑膜炎、痤疮、脓疱病、骨肥厚及骨炎(synovitis-acne-pustulosis-hyperostosis-osteitis,SAPHO)综合征少见,临床表现多样[1-3],诊断困难[4]。骨关节受累是确诊SAPHO综合征必要条件,在疾病不同阶段具有不同影像学特征[5-6]。本研究观察SAPHO综合征累及骨及关节99Tcm-MDP SPECT/CT显像表现。
1.1 研究对象 回顾性分析2016年4月—2023年6月宁夏医科大学总医院确诊的69例SAPHO综合征患者,男22例、女47例,年龄24～80岁、平均(50.3±12.1)岁,平均发病年龄(46.3±12.8)岁;满足以下诊断SAPHO综合征标准[7]之一:①骨关节表现及聚集性痤疮或爆发性痤疮或化脓性汗腺炎;②骨关节表现及掌趾脓疱病;③(前胸壁、四肢或脊柱)骨质增生伴或不伴皮肤病;④慢性多灶性复发性骨髓炎累及中轴或外周骨,伴或不伴皮肤损害。除外化脓性骨髓炎、感染性胸壁关节炎、感染性掌跖脓疱病、掌跖皮肤角化症、弥漫性特发性骨肥厚、骨关节炎及药物性骨关节病变。本研究通过院伦理委员会批准(KYLL-2024-0090)。患者均签署知情同意书。
1.2 仪器与方法 采用Siemens Symbia T双探头SPECT/CT显像仪或GE Discovery NM/CT670 Pro型SPECT/CT仪,均配备低能高分辨准直器,显像剂为99Tcm-亚甲基二膦酸盐(methylene diphosphonate,MDP)(北京原子高科股份有限公司钼-锝发生器,江苏原子医学研究所MDP药盒),放射化学纯度>95%。经静脉注射7.4×108Bq99Tcm-MDP 3 h后嘱患者排空膀胱仰卧于检查床,先行全身骨显像;参数:能峰140 keV,窗宽20%,矩阵256×1 024,床速20 cm/min;之后以所见异常放射性摄取部位为中心行局部SPECT/CT断层融合显像,采集能峰及窗宽同前,矩阵128×128,5.6°/帧,20秒/帧,共采集32帧;CT扫描参数:管电压120 kV,管电流30 mA,矩阵512×512。利用Syngo工作站Esoft软件和MI VA70软件进行重建并获得融合图像。
1.3 图像分析 由2名具有15年以上工作经验的核医学科副主任医师分别观察图像,将骨骼放射性异常摄取灶或稀疏、缺损区判定为异常病灶。以目测法根据全身骨显像判断病灶摄取程度[8]:1级,无摄取,等于本底;2级,低度摄取,略高于周围骨组织;3级,中度摄取,高于周围骨组织;4级,高度摄取,明显高于周围骨组织。2名医师意见不一时,经协商达成共识。
1.4 统计学分析 采用SPSS 26.0统计分析软件。以SAPHO综合征最具特征性和最易受累及骨关节部位作为变量,采用施瓦兹贝叶斯准则二阶聚类法进行聚类分析,以自动确定聚类数目方法判断最佳聚类数目。以±s表示符合正态分布的计量资料,行独立样本t检验。P<0.05为差异有统计学意义。
2.1 临床表现 骨痛47例(47/69,68.12%),包括前胸壁痛33例、胸腰骶部疼痛11例、肩颈部疼痛3例;55例出现皮肤症状(55/69,79.71%),其中脓疱病45例、银屑病6例、面部痤疮4例;35例(35/69,50.72%)同时存在骨痛及皮肤症状,15例先出现骨痛症状、10例先出现皮肤症状、10例骨痛及皮肤症状同时发生;最长间隔18年先后出现皮肤与骨痛症状。
2.2 聚类分析 共于69例检出379处病灶,其中68例(68/69,98.55%)SAPHO累及前胸壁。根据SPECT全身平面显像将全身骨与关节病变分为肋骨型(n=19)、脊柱型(n=32)及胸锁关节型(n=18)3类,聚类分析结果显示分类质量良好,见图1;肋骨型发病年龄[(40.3±14.1)岁]早于脊柱型[(48.7±12.5)岁](t=0.041,P=0.968)及胸锁关节型[(48.7±10.6)岁](t=2.072,P=0.046)。
图1 聚类分析 99Tcm-MDP SPECT/CT显像中SAPHO综合征骨与关节病灶质量图
2.2.1 肋骨型 全身骨显像于19例肋骨型患者中检出145处病灶呈条形或团块状放射性摄取,其中61处(61/145,42.07%)呈低度摄取、16处(16/145,11.03%)呈中度摄取、68处(68/145,46.90%)呈高度摄取;7例见“牛头征”、5例见“半牛头征”。19例均累及肋骨,其中13例(13/19,68.42%)累及第1前肋;共检出60处(60/145,41.38%)肋骨病灶,主要位于第1～5前肋软骨交界区;另外85处分布于锁骨9处、胸锁关节23处、胸肋关节15处、胸骨角9处、胸骨体5处、胸椎11处、腰椎7处、骶髂关节4处及股骨2处。SPECT/CT融合显像显示,30处(30/60,50.00%)肋骨病灶呈溶骨性骨质破坏伴边缘硬化,其中27处(27/30,90.00%)骨质破坏灶边缘呈低度放射性摄取;7处(7/60,11.67%)病灶骨质密度未见改变,其中5处(5/7,71.43%)呈低度放射性摄取;23处(23/60,38.33%)骨质增生硬化,其中19处(19/23,82.61%)呈中、高度放射性摄取、4处(4/23,17.39%)呈低度放射性摄取。85处其他病灶中,62处(62/85,72.94%)呈中、高度放射性摄取,骨质增生硬化、骨皮质肥厚及关节融合,其中43处(43/85,50.59%)位于胸锁关节、胸肋关节、胸骨角及骶髂关节。见图2。
图2 SAPHO综合征患者,男,57岁,四肢脓疱伴胸痛1年 A.全身骨显像图示双侧第2～10前肋放射性摄取增高,右侧为著,左侧骶髂关节放射性摄取增高; B～D.胸部轴位SPECT/CT图示右侧第4前肋放射性摄取增高,呈溶骨性骨质破坏并边缘硬化
2.2.2 脊柱型 全身骨显像于32例脊柱型SAPHO综合征检出177处病灶,可见灶状或条带状放射性摄取,包括45处(45/177,25.42%)低度摄取、44处(44/177,24.86%)中度摄取及88处(88/177,49.72%)呈高度摄取;9例见“牛头征”、7例见“半牛头征”;其中27例(27/32,84.38%)累及中轴骨(脊柱及骶髂关节),20例骶髂关节受累(20/32,62.50%)。81处(81/177,45.76%)中轴骨病灶中,6处(6/177,3.39%)位于颈椎、34处(34/177,19.21%)位于胸椎、13处(13/177,7.34%)位于腰椎、28处(28/177,15.82%)位于骶髂关节;其余96处分布于胸锁关节38处、胸肋关节32处、锁骨4处、胸骨18处及肋骨4处。SPECT/CT融合显像显示,53处脊柱病灶中,38处(38/53,71.70%)位于椎体肋椎关节,39处(39/53,73.58%)呈连续性分布,46处(46/53,86.79%)病变关节边缘或骨质密度变化明显处呈低、中度放射性摄取;28处骶髂关节病灶表现为一侧低-中度骶髂关节炎,其中24处(24/28,85.71%)髂骨侧广泛增生硬化,20处(20/28,71.43%)呈低、中度摄取。其余96处病灶中,70.83%(68/96)表现为骨质增生硬化、骨皮质肥厚及关节融合,其中97.06%(66/68)呈中、高度摄取;12处(12/96,12.50%)骨密度未见明显改变而呈中、高度摄取,6处(6/96,6.25%)呈溶骨性骨质破坏改变,骨质破坏灶边缘均呈高度摄取。见图3。
图3 SAPHO综合征患者,女,57岁,腰背痛2月余 A.全身骨显像图示双侧胸锁关节、T8～11椎体左侧放射性摄取增高; B～D.胸部轴位SPECT/CT图示T8椎体左侧肋椎关节放射性摄取增高,椎旁骨化伴部分骨桥形成
2.2.3 胸锁关节型 18例胸锁关节型SAPHO综合征全身骨显像主要表现为“牛头征”(5例)或“半牛头征”(4例);共检出57处病灶,18处(18/57,31.58%)呈低度、10处(10/57,17.54%)呈中度、29处(29/57,50.88%)呈高度摄取。18例胸锁关节均受累,其中15例(15/18,83.33%)仅双侧胸锁关节受累,而肋骨、脊柱及骶髂关节未受累。33处(33/57,57.89%)病灶位于胸锁关节、10处(10/57,17.54%)位于胸肋关节、9处(9/57,15.79%)位于胸骨角、2处(2/57,3.51%)位于胸骨体、3处(3/57,5.26%)位于锁骨。SPECT/CT融合显像显示,52处胸锁关节、胸肋关节及胸骨角病灶中,47处(47/52,90.38%)见骨质增生硬化、骨皮质肥厚及关节融合,其中34处(34/47,72.34%)呈中、高度摄取;5处(5/52,9.62%)骨密度未见异常,其中4处(4/5,80.00%)呈低度摄取,1处(1/5,20.00%)呈中、高度摄取。锁骨及胸骨体病灶均见骨质增生硬化、骨皮质肥厚并呈中度摄取。见图4。
图4 SAPHO综合征患者,男,53岁,四肢脓疱疹2年 A.全身骨显像图示双侧锁骨胸骨端、胸骨局部、双侧胸锁关节、双侧第一胸肋关节放射性摄取增高,前位相表现为典型“牛头征”; B～D.轴位SPECT/CT图示双侧胸锁关节骨质融合、放射性摄取增高
SAPHO综合征为无菌性骨关节病变伴特征性皮肤病变,常累及多处骨骼[9],但皮肤与骨关节症状常非同时存在,故无皮肤症状并不能排除SAPHO综合征;且病理学检查并非诊断SAPHO综合征的必要条件[10],仅作为排除其他疾病的方法。既往研究[11]显示,60% 患者骨关节受累出现于皮肤受累之前,24%同时存在皮肤及骨关节受累;本研究结果与之相符。以累及骨诊断SAPHO综合征具有高度特异性,骨质肥厚、增生硬化为其表现[12]。全身骨显像可通过一次检查发现多处骨骼病灶及其放射性分布特征;SPECT/CT融合显像还可反映病变局部骨质形态、密度变化,有利于全面检出并分析SAPHO综合征病灶。
聚类分析法是通过数据建模简化数据,根据共有特征将其归类,进而探讨数据内在关联的探索性统计学方法。本研究通过聚类分析法将SAPHO综合征累及骨关节表现形式分为肋骨型、脊柱型及胸锁关节型,并发现肋骨受累常见。CAO等[6]报道,84.6% SAPHO患者肋骨受累,75%病变发生于第1前肋,且发病年龄较小;本研究所见与之相符。本研究60.00%(36/60)肋骨病灶表现为低度放射性摄取,呈溶骨性骨质破坏伴周围骨质硬化或骨密度未见明显变化,既往研究[7]认为上述所见提示患者处于SAPHO综合征疾病早期。肋锁关节和第1对胸肋关节关节面末端出现5 mm以上骨质增生灶对诊断SAPHO综合征具有重要价值[5]。因此,本研究将肋骨受累列为独立亚型进行分析。
本研究显示98.55%(68/69)患者前胸壁受累,53.62%(37/69)可见典型“牛头征”[13-14]或“半牛头征”;全身骨显像未见上述典型表现时,可结合SPECT/CT融合所见进行分析。
综上,根据聚类分析结果,可将SAPHO综合征累及骨关节分为肋骨型、脊柱型及胸锁关节型;而将肋骨受累单独列出具有重要临床意义。全身骨显像缺乏“牛头征”或“半牛头征”等典型表现时,结合临床表现及SPECT/CT融合显像有助于诊断。但本研究为单中心回顾性分析,未能结合炎性标志物分析放射性摄取程度、溶骨性破坏与疾病活动性是否相关,有待进一步观察。
利益冲突:全体作者声明无利益冲突。
作者贡献:曹小梅查阅文献、统计分析、撰写文章;李佳苗、李冬菊、马小伟和吴玉婷数据分析;王蓉和王莹图像分析和处理;杨吉琴研究设计、指导、修改文章、经费支持。
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